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Universitätsbibliothek Heidelberg
Status: Bibliographieeintrag

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 Online-Ressource
Verfasst von:Rezi, Csenge K. [VerfasserIn]   i
 Aslanyan, Mariam G [VerfasserIn]   i
 Diwan, Gaurav [VerfasserIn]   i
 Cheng, Tao [VerfasserIn]   i
 Chamlali, Mohamed [VerfasserIn]   i
 Junger, Katrin [VerfasserIn]   i
 Anvarian, Zeinab [VerfasserIn]   i
 Lorentzen, Esben [VerfasserIn]   i
 Pauly, Kleo B [VerfasserIn]   i
 Afshar-Bahadori, Yasmin [VerfasserIn]   i
 Fernandes, Eduardo FA [VerfasserIn]   i
 Qian, Feng [VerfasserIn]   i
 Tosi, Sébastien [VerfasserIn]   i
 Christensen, Søren T [VerfasserIn]   i
 Pedersen, Stine F [VerfasserIn]   i
 Strømgaard, Kristian [VerfasserIn]   i
 Russell, Robert B. [VerfasserIn]   i
 Miner, Jeffrey H [VerfasserIn]   i
 Mahjoub, Moe R [VerfasserIn]   i
 Boldt, Karsten [VerfasserIn]   i
 Roepman, Ronald [VerfasserIn]   i
 Pedersen, Lotte B [VerfasserIn]   i
Titel:DLG1 functions upstream of SDCCAG3 and IFT20 to control ciliary targeting of polycystin-2
Verf.angabe:Csenge K Rezi, Mariam G Aslanyan, Gaurav D Diwan, Tao Cheng, Mohamed Chamlali, Katrin Junger, Zeinab Anvarian, Esben Lorentzen, Kleo B Pauly, Yasmin Afshar-Bahadori, Eduardo FA Fernandes, Feng Qian, Sébastien Tosi, Søren T Christensen, Stine F Pedersen, Kristian Strømgaard, Robert B Russell, Jeffrey H Miner, Moe R Mahjoub, Karsten Boldt, Ronald Roepman & Lotte B Pedersen
E-Jahr:2024
Jahr:7 June 2024
Umfang:24 S.
Illustrationen:Illustrationen
Fussnoten:Gesehen am 24.01.2025
Titel Quelle:Enthalten in: European Molecular Biology OrganizationEMBO reports
Ort Quelle:[London] : Nature Publishing Group UK, 2000
Jahr Quelle:2024
Band/Heft Quelle:25(2024), 7, Seite 3040-3063
ISSN Quelle:1469-3178
Abstract:Polarized vesicular trafficking directs specific receptors and ion channels to cilia, but the underlying mechanisms are poorly understood. Here we describe a role for DLG1, a core component of the Scribble polarity complex, in regulating ciliary protein trafficking in kidney epithelial cells. Conditional knockout of Dlg1 in mouse kidney causes ciliary elongation and cystogenesis, and cell-based proximity labeling proteomics and fluorescence microscopy show alterations in the ciliary proteome upon loss of DLG1. Specifically, the retromer-associated protein SDCCAG3, IFT20, and polycystin-2 (PC2) are reduced in the cilia of DLG1-deficient cells compared to control cells. This phenotype is recapitulated in vivo and rescuable by re-expression of wild-type DLG1, but not a Congenital Anomalies of the Kidney and Urinary Tract (CAKUT)-associated DLG1 variant, p.T489R. Finally, biochemical approaches and Alpha Fold modelling suggest that SDCCAG3 and IFT20 form a complex that associates, at least indirectly, with DLG1. Our work identifies a key role for DLG1 in regulating ciliary protein composition and suggests that ciliary dysfunction of the p.T489R DLG1 variant may contribute to CAKUT.
DOI:doi:10.1038/s44319-024-00170-1
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kostenfrei: Volltext: https://doi.org/10.1038/s44319-024-00170-1
 kostenfrei: Volltext: https://www.embopress.org/doi/full/10.1038/s44319-024-00170-1
 DOI: https://doi.org/10.1038/s44319-024-00170-1
Datenträger:Online-Ressource
Sprache:eng
Sach-SW:DLG1
 IFT20
 Polycystin-2
 Primary Cilia
 SDCCAG3
K10plus-PPN:1915541352
Verknüpfungen:→ Zeitschrift

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